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Introducción
El síndrome de Cotard es una condición psiquiátrica poco común, cuya característica principal es la presencia de ilusiones nihilistas, en la cual el paciente niega su propia existencia o la de algunas partes de su cuerpo1. Inicialmente fue descrita por Jules Cotard en 1880, y desde entonces la evolución conceptual de este síndrome ha atravesado por diversas vicisitudes2.
Actualmente se tiende a considerar al síndrome de Cotard como una ilusión monotemática3, conceptualización que consideramos errada, ya que no logra captar el concepto original dado por Cotard, para quien esta entidad no consistía únicamente en la creencia de estar muerto, sino también en ansiedad, agitación, depresión grave, conductas suicidas y otras ideas delirantes (inmortalidad, enormidad, culpa, condenación, hipocondra) 2,4.
En la literatura médica, este síndrome está representado principalmente en forma de reportes de casos, y son escasos los estudios que analizan series de casos. Hasta donde tenemos conocimiento, el estudio que analiza retrospectivamente la mayor cantidad de casos es el de Berrios et al. 5, que revisaron 100 casos de pacientes con este síndrome reportados desde 1880 hasta 1993. Realizaron un análisis exploratorio de los síntomas psicopatológicos y encontraron 3 factores: a) depresión psicótica: ansiedad, delirio de culpa, depresión y alucinaciones auditivas; b) Cotard tipo I: ilusiones hipocondriacas y delirios nihilistas del cuerpo, concepto y existencia, y c) Cotard tipo II: ansiedad, ilusión de inmortalidad, alucinaciones auditivas, delirio nihilista de la existencia y conductas suicidas. El Cotard tipo I sería la forma pura del síndrome, con origen nosológico en las ilusiones y no en los trastornos afectivos5. Esta agrupación no se ha vuelto a corroborar en otros casos más recientes. Posteriormente, Consoli et al. 6 complementaron el estudio de Berrios et al. 5 al estudiar retrospectivamente otros 38 casos reportados de 1994 a 2005. Concordamos con Berrios et al. 2, que señalan que, para realizar un adecuado estudio sobre las bases neurobiológicas del síndrome de Cotard, se debe hacer esfuerzos para volver a mapear sus características clínicas y correlaciones clínicas básicas.
Con el objetivo de analizar las características psicopatológicas y la agrupación de los síntomas de los casos de síndrome de Cotard reportados en la literatura médica desde el estudio de Consoli et al. 6, se elabora la presente revisión sistemática.
Métodos
Se siguió la guía PRISMA Statement para la elaboración de la presente revisión sistemática7. Se realizó una búsqueda en la base de datos PubMed de todos los casos de síndrome de Cotard reportados desde el 1 de enero de 2005 al 24 de enero de 2018 introduciendo los términos: (Cotard's Syndrome) OR (Cotard's delusion) OR (Cotard syndrome) OR (Cotard delusion) OR (nihilistic delusion). Se seleccionaron los artículos escritos en inglés o español. El investigador principal (JHV) ejecutó el cribado de los artículos elegibles. Se revisaron primero los títulos y los resúmenes de todos los artículos encontrados, y luego 2 investigadores (JHV y JBD) revisaron el texto completo de los artículos potencialmente relevantes.
Se usó la metodología llevada a cabo por Berrios et al. 5 (se contó con la autorización de los autores); en cada caso se buscaron las siguientes variables: edad, sexo, ansiedad, depresión, ilusiones nihilistas (conceptuales, de la existencia, del cuerpo), hipocondriacas, de inmortalidad, de culpa, de condenación y otras, alucinaciones auditivas y visuales, síntomas catatónicos, ideas y/o actos suicidas, y el diagnóstico dado por los autores de los reportes de caso. Dos investigadores (JHV y JBD) extrajeron los datos independientemente, para luego resolver las discrepancias mediante consenso.
Un investigador independiente (JDO) llevó a cabo el análisis estadístico. Se hallaron los porcentajes de cada síntoma, así como las edades promedio, mediante el uso de técnicas de estadística descriptiva. Se buscaron diferencias en la frecuencia de los síntomas entre varones y mujeres mediante la prueba de diferencia de 2 proporciones. Además, se dividió a los pacientes en grupos etarios para analizar la frecuencia de los diagnósticos mediante la prueba de diferencia de proporciones.
Se llevó a cabo un análisis factorial exploratorio con los síntomas como variables, utilizando el método de análisis de componentes principales, y luego se ajustó mediante rotación varimax. El número de factores se determinó utilizando el criterio de autovalor > 1.
Resultados
La búsqueda inicial dio un total de 86 artículos. Se descartaron 17 que no eran reportes o series de casos, y quedaron 69 artículos con reportes de casos de síndrome de Cotard8-74. A partir de la revisión de dichos reportes de caso se excluyeron en total 14 artículos debido a que no se tuvo acceso al reporte63, no estaban escritos en inglés o español64-72, no tenían suficientes datos clínicos73,74 o ya estaban incluidos en la revisión de Consoli et al. 6,75,76. Por acuerdo de los investigadores, 55 artículos resultaron incluidos en el presente estudio8-62 (fig. 1).
La muestra incluyo a 69 pacientes (31 varones y 38 mujeres), con una media de edad de 51,33 ± 17,4 años. El diagnóstico más frecuente fue el de depresión mayor (46,4%) (tabla 1). Los síntomas más frecuentes fueron la ilusión nihilista de existencia (69,6%), la ilusión nihilista del cuerpo (62,3%) y la depresión (62,3%). La frecuencia de los demás síntomas se expone en la figura 2.
Tabla 1 Características y diagnóstico de los 69 pacientes con síndrome de Cotard reportados en 2005-2018
No se encontraron diferencias significativas entre varones y mujeres en las frecuencias de los síntomas. Tras dividir a los participantes en 2 grupos etarios (≤ 25 y≥25 años), en el grupo de más edad son más frecuentes los diagnósticos de depresión mayor (32 frente a 2; p< 0,001) y trastorno mental orgánico (16 frente a 3; p = 0,004). Dentro del grupo con diagnóstico de depresión mayor, no se encontraron diferencias significativas de los síntomas entre varones y mujeres ni entre los grupos de edad agrupados. Cuando se considera solamente a los pacientes con diagnóstico de trastorno mental orgánico, no se encuentran relaciones entre los síntomas y la edad agrupada ni entre los síntomas y el sexo.
En la tabla 2 se muestra el análisis factorial exploratorio que se determinó a través del gráfico de sedimentación; las variables se reducen al agruparlas en 3 factores: 1, depresión psicótica, con un autovalor de 3,112 y una varianza del 22,23%, el cual contiene los síntomas ilusión de culpa (0,721), ideas suicidas (0,685), ilusión de condena (0,662), ilusión nihilista del cuerpo (0,642), depresión (0,522) e ilusión hipocondriaca (0,535); 2, delirante-alucinatorio, con un autovalor de 1,88 y una varianza de 13,48, contiene los síntomas ilusión de inmortalidad (0,566), alucinaciones visuales (0,545) e ilusión nihilista de la existencia (0,451, y 3, mixto, con un autovalor de 1,64 y una varianza de 11,72, con los síntomas ilusión nihilista conceptual (0,702), ansiedad (0,573) y alucinaciones auditivas (0,560). La rotación varimax no mejora los valores de los síntomas en los componentes.
Discusión
El conocimiento actual sobre el síndrome de Cotard está basado en reportes de casos y series de casos con pocos pacientes. Hasta donde tenemos conocimiento, este es el segundo estudio retrospectivo con la muestra más grande de pacientes con síndrome de Cotard.
Se halla que la media de edad de los pacientes era 51,33 años, resultado similar a lo reportado en el estudio de Berrios et al. 5. Para Séglas77, la psicopatología de estos pacientes se «manifiesta en la edad adulta, la mayoría de las veces hacia la mitad de la vida».
La presencia de los diagnósticos depresión mayor y trastorno mental orgánico tuvo una relación significativa con la edad (> 25 años). Este resultado contrasta con lo reportado por Consoli et al. 6, quienes encontraron que, en pacientes jóvenes con síndrome de Cotard (≤ 25 años), el diagnóstico de trastorno afectivo bipolar era más frecuente, además de tener un incremento del riesgo de tener dicho diagnóstico de hasta 9 veces (p < 0,0001).
Respecto a la frecuencia de los síntomas, se encontró que las ilusiones nihilistas eran las más identificadas. Pueden ser de 3 tipos: a) ilusión nihilista de la existencia, en la cual el paciente niega su propia existencia, ya sea somática y/o espiritual; b) ilusión nihilista del cuerpo, la negación afecta a partes de la constitución somática del paciente, como «no tengo órganos», «estoy descompuesto, podrido por dentro»15, y c) ilusión nihilista de los conceptos, que afecta a las representaciones metafísicas elaboradas por el paciente, que puede decir que «nada existe» o negar las identidad de las demás personas10. Resulta interesante notar que las ilusiones de condena, culpa e inmortalidad se comunicaron con menor frecuencia que en los casos de 1880 a 19935. Esto podría deberse a que: a) en el transcurso del siglo XX, el síndrome de Cotard sufrió, junto con otros fenómenos clínicos, una degradación semántica, hasta llegar a la época actual en que se tiende a considerar al síndrome de Cotard como una ilusión monotemática, lo cual perjudica una descripción psicopatológica más detallada2,77,78, y b) se han producido cambios generales en la cultura moral y religiosa del mundo occidental. En las revisiones previas no se tuvo en cuenta el grupo de síntomas catatónicos5,6, que se hallaban en el 23,2% de los pacientes. La presentación de síntomas catatónicos en el síndrome de Cotard clásicamente se ha descrito como poco frecuente, lo que para algunos autores se debería a lo raro de esta asociación32, mientras que para otros estos síntomas serían más frecuentes43. Esto se podría explicar, en parte, debido a que los síntomas catatónicos están comúnmente infradiagnosticados porque se exploran poco, lo que podría llevar, en el peor de los casos, a un tratamiento ineficaz que resulta en complicaciones serias para la vida del paciente debido a la prolongada inmovilidad y la deshidratación.
El análisis factorial exploratorio arrojó 3 factores: depresión psicótica, delirante-alucinatorio y mixto. El factor depresión psicótica incluye a pacientes con depresión, y posiblemente los demás sean síntomas psicopatológicos consecuencia de este núcleo depresivo. Además, es posible suponer que los síntomas delirantes agrupados en este factor tengan una relación con la evolución del síndrome de Cotard (p. ej., las ilusiones hipocondriacas podrían evolucionar hacia ilusiones nihilistas del cuerpo y las ilusiones de culpa, hacia ilusiones de condena). En el factor delirante-alucinatorio hay síntomas depresivos, mientras que en el factor mixto hay síntomas ansiosos, alucinatorios y delirantes. Estos resultados se asemejan parcialmente a los reportados por Berrios et al. 5, por lo que se puede suponer que el síndrome de Cotard muestra una coherencia factorial independientemente del tiempo y el espacio. Estos resultados tienen algunas implicaciones: a) psicopatológicas: existe un grupo de pacientes con síndrome de Cotard en cuya psicopatología no se hallan trastornos afectivos, sino fenómenos alucinatorios-delirantes; Saavedra79 menciona que esto podría darse en pacientes con una psicosis esquizofrénica, y la psicopatología quedaría desfigurada por los fenómenos alucinatorios y delusivos de esta, y propone el nombre de «síndrome de seudo-Cotard» para esta forma de presentación, variante de la esquizofrenia cenestopática, y b) terapéuticas: los pacientes con un síndrome de Cotard delirante-alucinatorio probablemente no respondan adecuadamente a un tratamiento antidepresivo, de modo que es necesario usar algún antipsicótico5. Nuestra experiencia clínica indica que, teniendo presente esta diferenciación de factores, el tratamiento y la respuesta a este es óptima11,15.
Este estudio tiene importantes limitaciones. Se han analizado fuentes secundarias no controladas, lo cual hace que los hallazgos estén limitados por la calidad de los casos reportados, que no es uniforme. Una revisión sistemática de los casos reportados no puede aportar asociaciones fuertes. Sin embargo, si se puede identificar algunas hipótesis para posteriores estudios, los psiquiatras deben tener en consideración los casos reportados en la literatura que indican que el síndrome de Cotard no es exclusivo de las depresiones psicóticas.
Conclusiones
La psicopatología del síndrome de Cotard es más compleja que la simple asociación con la «ilusión de estar muerto» que se ha venido realizando en las últimas décadas. En los casos reportados de 2005 a 2018, se encuentra una relación significativa entre la edad > 25 años y el diagnóstico de depresión mayor y trastorno mental orgánico. El análisis factorial exploratorio de los síntomas arrojó 3 factores: depresión psicótica, delirante-alucinatorio y mixto, los cuales ya se habían comunicado en otro estudio con una muestra de paciente diferente, por lo que es posible suponer que dichos factores muestran una coherencia factorial independiente del tiempo y el espacio. Estos resultados tendrían implicaciones en la psicopatología y el tratamiento de estos pacientes.
