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INTRODUCCIÓN
Debido a la ejecución excesiva de instrumentos musicales los músicos presentan riesgo de desarrollar distonías específicas 1. Estas se caracterizan clínicamente por la aparición de contracciones musculares involuntarias, asociadas con la pérdida de control mientras se interpreta el instrumento. Las distonías pueden causar problemas durante el transcurso de la carrera profesional por ser algunas veces incapacitantes e inclusive limitantes 2-4. Los estudios publicados son más frecuentes para guitarristas o pianistas, y con menor frecuencia para intérpretes de instrumentos de viento, en los que se afectan músculos faciales, periorales y orales.
Los intérpretes de instrumentos de viento metálicos muestran riesgo alto para desarrollar distonía de la embocadura 2,5,6. Esta es una distonía específica en la cual los movimientos involuntarios o posturas anormales afectan estructuras relacionadas con el tercio facial inferior y oral.
También es usado el término distonía orofacial u oromandibular por algunos autores para referirse al trastorno que frecuentemente afecta los músculos de la masticación o la lengua, causando la apertura involuntaria de la mandíbula, cierre, desviación, o empuje de la lengua 7.
El objetivo de esta revisión es examinar la evidencia disponible sobre la historia, la epidemiología, la fisiopatología, el diagnóstico y el tratamiento de la distonía de la embocadura en intérpretes de instrumentos de viento.
MÉTODOS
Se realizó una búsqueda de la literatura en tres bases de datos médicas: Biblioteca Virtual en Salud (BVS), Pubmed y Embase. En PubMed y Embase se empleó la siguiente estrategia de búsqueda: ("musician" OR "performing artist" OR "woodwinds" OR "brass instruments" OR "oboist" OR "oboe" OR "flautist" OR "flutist" OR "clarinetist" OR "flute" OR "saxophonist" OR "saxophone" OR "trumpeter" OR "trumpet" OR "trombonist" OR "trombone" OR "tube" ) AND ("dystonia" OR "dyskinesia" OR "cramp"). Adicionalmente, en BVS se utilizó: ("musico" OR "flauta" OR "clarinete" OR "trompeta" OR "tuba") AND ("distonia" OR "disquinesia" OR "calambre").
No se usaron filtros de idioma ni de fecha de publicación. Dos revisores, por separado, evaluaron el listado de títulos y resúmenes para excluir referencias irrelevantes. Los artículos que se consideraron adecuados para su inclusión, independientemente del diseño del estudio, fueron aquellos con información epidemiológica o clínica primaria sobre intérpretes de instrumentos de viento con distonía de la embocadura.
Como criterio de inclusión de los artículos se consideró que el diagnóstico en los estudios revisados tendría que haber sido realizado por un neurólogo. El artículo debía contener información de síntomas, especificando la parte del cuerpo comprometida y el instrumento musical usado. Se revisaron las referencias bibliográficas de los artículos seleccionados. Para artículos que no estaban disponibles, se escribió directamente a algunos autores para conseguir el texto completo.
La información se recogió en hojas de Excel, consignando autor, título del artículo, año e información específica sobre historia, epidemiología, fisiopatología, diagnóstico y tratamiento.
RESULTADOS
Los resultados iniciales totalizaron 200 artículos para BVS, 1104 para Embase y 172 para Pubmed. Con el administrador de referencias Mendeley se eliminaron 227 duplicados. El diagrama de flujo muestra las fases de la búsqueda de los artículos (figura 1) y en la tabla 1 se muestran los artículos que se utilizaron para el análisis narrativo, previamente a la segunda exclusión de artículos.
Tabla 1 Artículos de la búsqueda usado para el análisis narrative
Fuente: construcción propia a partir de los resultados de la búsqueda realizada en bases de datos Pubmed, Embase y BVS.
Los primeros casos de distonía asociada a una ocupación fueron descritos por Sir Charles Bell hacia 1830 en trabajadores de oficinas del Gobierno inglés 8. Y fue Bernardino Ramazzini quien desde 1713 empezó a usar el término "calambre de escribano" y a referirse a él como un trastorno 9. El termino fue adoptado por Duchenne en París como crampe des écrivains y por los alemanes como Schreibekrampf10. Poco después, en 1875, fue descrito también en telegrafistas 11 y en 1887 en pianistas 12.
Desde esos primeros registros de distonías asociadas a una ocupación se plantearon teorías relacionadas con su etiología. Poore no consideraba que el calambre del escritor se debiera a cambios del sistema nervioso central, sino a una condición progresiva por debilidad muscular luego de realizar tareas sin intervalos de descanso 13. Ramazzini desde 1713 también afirmaba que este trastorno estaba relacionado con el movimiento repetitivo durante la escritura, lo que fatigaba la mano y algunas veces el brazo entero debido a la tensión continúa ejercida 14.
Cuando Poore publicó en 1887 la descripción de calambres ocupacionales en pianistas, hizo énfasis en el trabajo muscular excesivo que implicaba interpretar piano y lo comparó con lo ocurrido en escritores 12. También se publicaron casos similares en violinistas, a finales de siglo XIX 15. En 1893 fue descrito el primer caso de calambre de embocadura, en un intérprete de corneta de 29 años, que tocaba su instrumento desde los nueve años 16.
Epidemiología
En el año 2005 Pullman publicó en la revista Neurology que las distonías pueden tener una frecuencia de 1:3.400 en población general y 1:200 en músicos, aproximadamente 17. Moura estudió 51 centros y escuelas musicales de 19 ciudades en Brasil y encontró que los intérpretes de música clásica tenían el doble de riesgo de desarrollar distonía, comparados con intérpretes de música popular 18.
Altenmüller señala que la prevalencia de distonía del músico en Alemania es cercana a 1 % en músicos profesionales, en tanto que 75 % de los músicos afectados por distonía focal refieren problemas laborales y 29 % se ven obligados a abandonar su profesión. Entre los síntomas referidos, 34 % de los pacientes cursan con espasmo distónico, que ocurre cuando la distonía compromete otras competencias 19.
Una revisión publicada por Banzhoff que buscaba determinar la prevalencia de problemas de salud en oboístas, encontró alteraciones musculo-esqueléticas, distonía focal, incompetencia velo faríngea y disminución de la función pulmonar. Sin embargo, el tamaño de muestra de los estudios analizados en la revisión y la poca cantidad de estudios sobre este instrumento limita la reproducibilidad de los hallazgos 6.
En un estudio publicado en el 2016, que incluyó a 599 miembros de la banda de la fuerza aérea y a 201 miembros de la Guardia Nacional Aérea de los Estados Unidos, 157 refirieron tocar instrumentos de viento metálicos; el 53 % refería sintomatología persistente relacionada con el trastorno de la embocadura. El 41 % de los afectados afirmaron que los problemas iniciaron cuando exageraban con las prácticas y no tomaban descanso 20.
Algunos informes datan de características clínicas de paciente ya afectados por distonía en instituciones especializadas para su tratamiento. En un estudio realizado en 24 pacientes de una misma institución entre 1987 y 2011, la principal queja fue falta de control de movimientos que afectaban extremidades (75 %) y problemas en la embocadura (25 %) 21.
En una revisión publicada en el 2003 por Lederman, donde se evaluaron 1353 músicos de los cuales 17 % interpretaban instrumentos de viento, se encontró que 117 presentaban distonías focales. Entre los síntomas frecuentemente descritos por los afectados se encontraba la dificultad para tener el control, velocidad o destreza en la ejecución del instrumento y producción del sonido 22.
Fisiopatología
La evidencia señala que la etiología de las distonías es multifactorial 23. Las distonías específicas tienen su origen dentro de los mecanismos compensatorios normales de un sistema motor saludable en el que la representación y la reproducción de las habilidades motoras se interrumpen.
Los factores de riesgo pueden identificarse considerando todos los componentes que interactúan en el desempeño de una habilidad como son el sistema nervioso central, la periferia, tarea y herramienta (instrumento); y factores de riesgo genéticos como la predisposición en el sexo masculino, antecedentes familiares de trastornos del movimiento y variantes en el gen Arilsulfatasa G(ARSG). Así mismo, el estudio realizado por Baumer y colaboradores asegura que la inhibición interhemisférica (IHI) puede representar un marcador útil. La presencia y distribución de endofenotipos en pacientes y sus familiares sugiere una herencia autosómica dominante 24,25
El sistema nervioso central incluye determinantes como la combinación de talento, capacidad para la plasticidad neuronal, procesamiento, exposición y entrenamiento, además de múltiples procesos cognitivos y emocionales que pueden influir en el control motor 26. En la periferia, las limitaciones anatómicas de la región del cuerpo son otra consideración importante en la evaluación 27. Los músicos profesionales generalmente acumulan 10.000 horas de práctica antes del inicio de los síntomas, por lo que los grupos de alto riesgo se caracterizan por largas horas de ensayo 28.
Se han encontrado anormalidades en la activación sensoriomotora cortical durante una tarea motora orofacial. Intérpretes de instrumentos de viento con distonía de la embocadura mostraron activación significativamente mayor durante el zumbido en la boquilla, con un patrón de activación similar durante una tarea motora "neutra" mientras estaban asintomáticos. La hiperactividad sensoriomotora podría reflejar una inhibición subcortical e intracortical deficiente que genera una reorganización. Debido a que esta hiperactividad también se encontró durante la tarea motora "neutral", podría ser un factor fisiopatológico crucial que predisponga al desarrollo de la distonía orofacial 29,30.
Algunos autores sugieren que la conectividad funcional anormal en estado de "reposo" de regiones del cuerpo afectadas apunta a una predisposición fisiopatológica para la integración sensorial y motora anormal 31. Este procesamiento anormal de la información somatosensorial afecta múltiples dominios 32. Por ejemplo, el movimiento repetitivo de una mano puede llevar a una alteración en los mapas sensoriomotores de la corteza porque se pierde la homeostasis de la plasticidad neuronal y, como consecuencia, puede desarrollarse distonía 33-39.
El mapa autoorganizado (SOM) puede explicar características de tareas específicas aprendidas. En músicos con distonías focales se ha observado que el orden somatotópico de las representaciones somatosensoriales de los dedos, en la corteza, está distorsionado y que los campos receptivos de los dedos individuales se superponen. Esto puede sugerir que el origen no es la inestabilidad del control, sino un mapeo inadecuado de las señales sensoriales en las regiones corticales 40,41.
Por otra parte, Erro y colaboradores sugirieron que la rotación anormal que se ha encontrado en pacientes con distonía del escritor se debe a que hay un daño mayor en redes sensoriomotoras, mientras que la disrupción motora que se presenta en distonías de músicos es más específica para movimientos requeridos al momento de tocar instrumentos 42. En estudios con imágenes se han mostrado cambios tanto estructurales como funcionales en la plasticidad neuronal que incluyen la desaparición de conexiones preexistentes y aparición de nuevas, que aumentan el riesgo de presentar distonías 36,43.
Hirata, por su parte, encontró mediante magnetoencefalografía (MEG) que la fuente primaria del problema se encuentra en el cerebro. Los labios superiores tenían una sensibilidad disminuida en comparación con los inferiores, lo que puede deberse a que el labio superior está más involucrado en la vibración y la producción de sonidos intensos. Además, cuando se interpretan registros más altos, los músicos retraen más la mandíbula y como resultado los labios superiores soportan mayor presión, lo que sugiere que esta sensibilidad disminuida pueda promover la plasticidad cortical desadaptativa 44.
Diagnóstico
La historia clínica detallada y el examen físico, mientras el músico interpreta el instrumento, son esenciales para el diagnóstico de distonía. Es fundamental el diagnóstico diferencial en relación con distonías secundarias por fármacos, trastornos metabólicos (enfermedad de Wilson) y trastornos neurodegenerativos 38,45.
Así mismo, es importante diferenciarlas de otro tipo de distonías o fenómenos similares mediante sus características clínicas y su etiología, como lo sugiere el Consenso sobre la fenomenología y clasificación de las distonías, de la Movement Disorder Society, realizado en el 2013 46. Este consenso tiene en cuenta características clínicas tales como: edad de inicio de presentación, distribución corporal (en este caso focal), comportamiento en el tiempo teniendo en cuenta el curso natural, variabilidad y si hay otras manifestaciones sistémicas asociadas. Adicionalmente, se propone definir los fenómenos según su etiología, tomando como referencia el compromiso del sistema nervioso central y el mecanismo de adquisición de la distonía.
Con respecto a la de distonía de la embocadura, es fundamental diferenciarla del síndrome de uso excesivo, la neuropatía orbital inferior, el síndrome de Satchmo y el trauma mecánico en el labio 47,48. Los patrones de movimientos anormales de esta distonía incluyen temblores de embocadura, movimientos involuntarios de los labios y cierre de la mandíbula 49. Ocasionalmente, tiende a desarrollarse y extenderse afectando otras tareas orales normales durante e incluso luego de la carrera musical 50,52. Además, se considera que es una distonía adquirida, ya que no se ha demostrado ningún mecanismo de herencia genética claro 46.
Por otra parte, en la literatura también se mencionan seis fenotipos clínicos para la distonía de la embocadura en intérpretes de cuerno francés, trompeta, trombón, tuba, bombardino y fagot. El tono y el flujo de aire difieren según el tamaño de la abertura de la boca. El fenotipo de temblor de embocadura fue más común en los instrumentos de registro alto, como el cuerno francés. Por el contrario, el fenotipo de bloqueo de labios resultó más frecuente en los instrumentos de registro bajo, como el trombón. En instrumentos de lengüeta simple como el clarinete y el saxofón, la distonía de mandíbula fue el fenotipo más común 47. Estos hallazgos fueron similares a los obtenidos en un estudio anterior con 89 músicos 53.
En un estudio que involucró la participación voluntaria de doce intérpretes sanos y cinco con distonía de la embocadura, se observaron estrategias motoras diferentes para controlar la lengua y la mandíbula durante ejercicios ascendentes y descendentes, siendo patológicos los de los participantes con distonía 54.
Algunos autores, para cuantificar y describir el temblor de la embocadura, analizaron la producción de sonido e investigaron la fluctuación de la frecuencia fundamental variable muscular en el tiempo de las notas sostenidas, comparado con controles sanos. Los resultados mostraron mayor inestabilidad por parte de los músicos con el temblor de la embocadura a altas frecuencias. Con esto se confirmó que hay mayores fluctuaciones en frecuencias fundamentales en pacientes con distonía de la embocadura 55,56.
Tratamiento
Se han utilizado múltiples opciones de tratamiento y las intervenciones multifacéticas adaptadas a los perfiles de riesgo parecen ser el mejor enfoque al respecto 25. Existen estrategias con grados de evidencia diferentes y ningún consenso. De hecho, ninguno de los tratamientos ha mostrado desaparición completa del trastorno sino disminución de sus signos y síntomas 57.
Estudios como el de Prudente C. y colaboradors agrupan los tratamientos en seis grupos según el grado de recomendation, assessment, development and evaluation (Grade): práctica de movimientos, entrenar con constancia, reorganización sensorial, normalización de la actividad muscular con técnicas externas, neuromodulación con entrenamiento y estrategias compensatorias. Esto, con el fin de identificar la evidencia a favor que permita asegurar al personal de salud mayor adherencia al grado de recomendación. La ventaja que tiene esta agrupación es caracterizar los tipos de tratamiento según su indicación y las evidencia a favor y contra hasta el momento 58.
La tabla 2 explica los distintos tipos de tratamientos disponibles para distonías de la embocadura, según lo reportado en los artículos como resultado de la estrategia de búsqueda y la revisión de sus referencias relevantes.
DISCUSIÓN
Múltiples autores referencian en sus estudios los diferentes factores genéticos y ambientales que pueden influir o ser determinantes en el desarrollo de la distonía focal de la tarea 25,71,72.
A pesar de los grandes efectos de la distonía de la embocadura sobre la interpretación musical, los músicos no piensan en consultar al médico o especialista como una de las primeras opciones cuando aparecen los síntomas, por miedo a que les prohíban tocar el instrumento por un periodo determinado. Así mismo, temen hablar sobre los síntomas por temor a perder su reputación 73.
Por otro lado, la información disponible para el estudio de las distonías de embocadura en músicos considerada en esta revisión tiende a agruparse en poblaciones que podrían diferir a nivel demográfico, cultural y social de intérpretes de instrumentos de viento en Latinoamérica e incluso Colombia. Algunos autores tienden estudiar alteraciones relacionadas con la interpretación de instrumentos musicales a nivel bucal y facial, describiendo características clínicas representativas por cada instrumento de viento en distintas poblaciones latinoamericanas, y como resultado muestran diferencias significativas en lesiones estomatológicas en comparación con músicos de otras partes del mundo 74-76 .
Adicionalmente, durante la revisión se identificó poca información que apoyara el abordaje quirúrgico para el tratamiento de la distonía de la embocadura. Solo uno de los artículos trataba el tema, por lo que se requirió realizar una nueva búsqueda, exhaustiva, enfocada en este tipo de terapia.
CONCLUSIÓN
El primer síntoma descrito por músicos es la pérdida de control de movimientos voluntarios al interpretar el instrumento y otros relacionados que pueden afectar la calidad de la interpretación y el ejercicio profesional.
Es necesario que el clínico realice un diagnóstico diferencial de la distonía de la embocadura con otros tipos de distonías, basado en una historia clínica detallada que permita realizar el examen físico del paciente cuando interpreta el instrumento. Como posibles tratamientos para la distonía de la embocadura se sugieren técnicas psicológicas, farmacológicas y fisioterapia.
La cantidad de artículos encontrados para el estudio de la distonía de la embocadura siguen siendo pocos al compararlos con otros instrumentos y la información de la literatura que proviene de países latinoamericanos es casi inexistente. Por lo tanto, es necesaria la realización de investigaciones que permitan una caracterización en Latinoamérica y Colombia, lo que permitirá conocer la prevalencia del trastorno y otras particularidades.
