Tejido mamario ectópico en vulva: reporte de caso y revisión sistemática de la literatura

Buitrago-Flechas, Sandra Marcela; Barrera-Latorre, Sandra Johana; Morante-Caicedo, Carolina; Buitrago-Flechas, Sandra Marcela; Barrera-Latorre, Sandra Johana; Morante-Caicedo, Carolina

doi:10.18597/rcog.3593

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Revista Colombiana de Obstetricia y Ginecología

versão impressa ISSN 0034-7434versão On-line ISSN 2463-0225

Rev Colomb Obstet Ginecol vol.72 no.3 Bogotá jul./set. 2021 Epub 30-Set-2021

https://doi.org/10.18597/rcog.3593

REPORTE DE CASO

Tejido mamario ectópico en vulva: reporte de caso y revisión sistemática de la literatura

Ectopic mammary tissue in vulva: case report and systematic literature review

Sandra Marcela Buitrago-Flechas, MD^*¹

Sandra Johana Barrera-Latorre, MD²

Carolina Morante-Caicedo, MD³

^¹. Ginecología y Obstetricia. Pontificia Universidad Javeriana, Bogotá (Colombia).

^². Patología Cervical y Colposcopia. Ginecología y Obstetricia. Pontificia Universidad Javeriana, Bogotá (Colombia).

^³. Residente Ginecología y Obstetricia. Pontificia Universidad Javeriana, Bogotá (Colombia).

RESUMEN

Objetivo:

reportar el caso de una paciente con diagnóstico de tejido mamario ectópico en vulva, y realizar una revisión de la literatura acerca del diagnóstico, tratamiento y pronóstico de esta condición en esta localización.

Materiales y métodos:

paciente de 49 años consulta por masa vulvar dolorosa a un centro privado de nivel medio de complejidad ubicado en Bogotá, Colombia. Se realizó ecografía de la lesión y posteriormente escisión quirúrgica; la histopatología mostró tejido mamario ectópico sin malignidad. Se realizó una búsqueda en las bases de datos PubMed, Embase, Cochrane, LILACS y Scielo, con las palabras clave “Vulva”, “Glándulas mamarias”, “ectópico”, “Vulva”, “Breast” y “Ectopic”, y se incluyeron reportes y series de caso de mujeres con tejido mamario en vulva confirmado por histopatología.

Resultados:

se identificaron 184 títulos, de los cuales 94 fueron finalmente incluidos para un total de 126 casos. El 57,9% eran tumores benignos, con un 95% en mujeres menores de 50 años; y el 42,06% eran tumores malignos, el 92 % en mujeres mayores de 50 años. El diagnóstico se realizó por clínica, con imágenes diagnósticas complementarias, marcadores tumorales e inmunohistoquímica en algunos casos. Se realizó escisión local en el 91% de los casos de patología benigna y 43% de patología maligna, siendo el método diagnóstico y terapéutico.

Conclusión:

el tejido mamario ectópico en vulva debe ser considerado como parte del diagnóstico diferencial de masas a nivel vulvar con diferente pronóstico en mujeres pre y posmenopáusicas. Se requieren más estudios para una mejor caracterización de la patología y definir el tratamiento ideal en términos de recaída y supervivencia.

Palabras clave: vulva; tejido ectópico; glándula mamaria; mama

ABSTRACT

Objective:

To report the case of a patient diagnosed with ectopic mammary tissue in the vulva, and to conduct a literature review of the diagnosis, treatment and prognosis of this condition in that location.

Material and methods:

A 49-year-old patient who presented with a painful vulvar mass to a private intermediate complexity center in Bogotá, Colombia. The lesion was assessed on ultrasound and then surgically excised; histopathology showed ectopic mammary tissue with absence of malignancy. A search was conducted in the PubMed, Embase, Cochrane, LILACS and Scielo databases using the keywords “Vulva,” “Breast” and “Ectopic.” Case reports and case series of women with histopathology-confirmed mammary tissue in the vulva were included.

Results:

Overall, 184 titles were identified and, of these, 94 were ultimately included, for a total of 126 cases, with 57.9% being benign tumors, 95% in women under 50 years of age, and 42.06% being malignant tumors, 92% in women over 50 years of age. Diagnosis was made on the basis of the clinical findings, with ancillary diagnostic imaging, tumor markers and immunohistochemistry in some cases. Local excision was performed in 91% of cases with benign pathology and in 43% of cases with malignant pathology, with the diagnostic method being therapeutic.

Conclusion:

Ectopic mammary tissue in the vulva must be considered as part of the differential diagnosis of vulvar masses, prognosis being different in pre and postmenopausal women. Further studies are needed to enhance the characterization of this condition and define the ideal course of treatment in terms of relapse and survival.

Keywords: Vulva; ectopic tissue; mammary gland; breast

INTRODUCCIÓN

El tejido mamario ectópico se define como la presencia de glándulas mamarias localizadas fuera de la mama, es una condición que puede encontrarse entre el 2% y 6% de la población general ¹. Está asociada a la no regresión de la cresta mamaria en el embrión, de la cual solo quedan usualmente los nodos torácicos ². Se ha clasificado como mama supernumeraria si tiene pezón o areola (o ambos), en combinación con tejido glandular persistente o atrófico, o como tejido aberrante en ausencia de pezón o areola ³. El principal sitio de localización es la axila, donde se ubica el 60% o 70% de las lesiones, pero también se han descrito casos a nivel de la vulva, cara, nuca, pecho, espalda media, flanco, caderas, hombro, extremidades superiores y muslos ⁴. El diagnóstico del tejido mamario ectópico es clínico, apoyado en imágenes diagnósticas y por histopatología. Clínicamente se manifiesta como una masa que puede ser unilateral o bilateral, cuyo tamaño puede fluctuar en relación con cambios hormonales como el embarazo y la lactancia ⁵. La ecografía es la imagen de elección para la caracterización de masas subcutáneas, ya sean palpables o no ⁶^,⁷. La apariencia ultrasonográfica del tejido mamario tiene aspecto fibroductal y mezcla de elementos glandulares o grasos. Sirve además para diferenciar el tejido mamario accesorio de lipomas, linfadenopatías, quistes sebáceos, entre otros ⁸.

El diagnóstico definitivo solo es posible por estudio histopatológico. Típicamente se encuentran glándulas revestidas por epitelio simple cúbico organizadas en conductos y lóbulos. Los conductos están revestidos por células epiteliales y mioepiteliales ⁴. El enfoque terapéutico es similar al tratamiento de tumores en mama; dependiendo de la localización se debe realizar una escisión completa del tejido ectópico ⁹. En el caso del carcinoma mamario en tejido ectópico el tratamiento sigue las mismas normas de un carcinoma mamario ¹⁰.

Respecto al tejido mamario ectópico de localización vulvar, la primera descripción fue realizada por Hartung en 1872 ¹¹. Hay varias controversias respecto a esta localización del tejido ectópico. Velanovich menciona que es la segunda localización más frecuente después de la de axila ², mientras que Dordevic indica que es muy raro ¹². Algunos autores consideran que su presencia se basa en la falla de la regresión de los nódulos mamarios en el embrión; mientras una segunda teoría se basa en la presencia de glándulas especializadas idénticas a las glándulas mamarias localizadas en la región anogenital como constituyente normal de la vulva a nivel de surcos interlabiales ¹³. Su diagnóstico diferencial con otras patologías vulvares es difícil, y es susceptible de desarrollar procesos patológicos malignos similares a los presentados en el tejido mamario normal, lo que tendría implicaciones para el tratamiento quirúrgico ¹⁴, haciendo relevante que el ginecólogo tenga esta condición en mente ante una mujer que consulte por masa vulvar; por lo tanto, el objetivo de la presentación de este caso es hacer una revisión de la literatura sobre su diagnóstico, tratamiento y pronóstico.

REPORTE DE CASO

Se describe el caso de una paciente multípara de 49 años, en etapa premenopáusica, quien consultó en abril del 2018 por cuadro de cinco meses de evolución, caracterizado por sensación de masa no dolorosa en región vulvar, a un centro de atención ambulatoria privado de mediana complejidad, ubicado en Bogotá, que atiende pacientes del régimen contributivo en el Sistema de seguridad social en Colombia. No informó antecedentes personales o familiares de importancia. En el examen físico, como hallazgo positivo, se encontró a nivel de tercio inferior de labio mayor derecho, lesión nodular de 3,5 cm, sólida, no adherida a planos profundos y sin alteraciones en la piel suprayacente, sin presencia de adenopatías inguinales (ver Figura 1).

Figura 1 Masa a nivel de labio mayor derecho que corresponde a tejido mamario ectópico. Nótese ausencia de pezón.

Se realizó ultrasonido de tejidos blandos a nivel de vulva, cuyo resultado reportó a nivel del labio mayor derecho imagen redondeada sólida con componente líquido, de contornos bien definidos, reforzamiento posterior y ligera vascularización a la exploración con el Doppler color. Se consideró como primera posibilidad diagnóstica un quiste endometriósico.

La paciente fue llevada a cirugía en mayo de 2018, y bajo anestesia local se realizó extirpación quirúrgica de la lesión. La patología quirúrgica mostró en el examen macroscópico una lesión ovoide de tejido pardo rosado de 2,5x2x1,5cm de superficie externa lisa y nodular, al corte con un parénquima pardo claro de aspecto mixoide con áreas arremolinadas (ver Figura 2). El diagnóstico anatomopatológico definitivo reportó tejido mamario ectópico en vulva sin displasia ni malignidad.

Se realizó control a los 20 días del postoperatorio, se retiraron los puntos sin complicaciones, la herida quirúrgica continuaba en proceso de cicatrización, sin signos de infección local. La paciente no ha regresado a control después de su primera visita luego del postoperatorio.

Aspectos éticos. Se solicitó la autorización de la paciente con consentimiento informado escrito, a la Clínica Colsubsidio El Lago en Bogotá, Colombia, y al comité de ética institucional para publicar el caso una vez se confirmó el diagnóstico histológico; se tomaron las precauciones para garantizar la confidencialidad de la información y el anonimato de la paciente. El registro fotográfico fue tomado por una de las autoras.

Figura 2 Características microscópicas del tejido mamario ectópico vulvar del caso reportado. Los cortes en H-E a 4x - 40x muestran estroma mamario de aspecto usual constituido por conductos grandes, algunos dilatados y lóbulos mamarios, revestidos por una capa de epitelio sobre la base de células musculares lisas. El tejido conectivo intralobulillar es usual, con presencia de algunos fibroblastos.

MATERIALES Y MÉTODOS

Se realizó una revisión sistemática de la literatura con el fin de describir ¿cómo es la historia natural, el diagnóstico y tratamiento del tejido mamario ectópico en vulva? Se realizó una búsqueda en las bases de datos LILACS y Scielo con las palabras clave “Vulva”, “Glándulas mamarias” y “ectópico”; y en Medline vía PubMed, Embase y Cochrane con los términos “Vulva”, “Breast” y “Ectopic”. Se incluyeron estudios que correspondían a reportes y series de caso, revisiones de la literatura y cartas al editor, de mujeres con tejido mamario ectópico en vulva con confirmación histológica de patología benigna como maligna, y se excluyeron casos de tejido mamario vulvar de origen metastásico. Se limitó la búsqueda a textos en inglés y español publicados hasta el 31 de diciembre de 2020. Se buscó información sobre el diagnóstico, tratamiento y pronóstico.

Dos autores (SJB - SMB) realizaron la búsqueda de forma independiente, seleccionando los artículos por título y resumen. Se contactó a los autores vía e-mail cuando fue necesario. Las discrepancias se resolvieron por consenso. La información obtenida en la revisión se organizó mediante un instrumento de recolección de datos que incluyó las siguientes variables y desenlaces: año de publicación, tipo de diseño del estudio, país donde se presentó el caso, edad, estado hormonal de la paciente, tamaño y localización de la lesión, reporte histológico, método diagnóstico, manejo definitivo y tiempo de seguimiento posterior al tratamiento. En los casos con reporte histológico compatible con malignidad se evaluó también la presencia de recaída y supervivencia. Los estudios incluidos fueron clasificados de acuerdo con los niveles de evidencia de la American Diabetes Association (ADA) ¹⁵. Se hace síntesis narrativa de la información recolectada.

RESULTADOS

Se encontraron un total de 184 títulos, de estos, se incluyeron 94 estudios que cumplieron con los criterios de inclusión, los cuales aportaron un total de 126 casos (Figura 3).

Figura 3 Diagrama de flujo de la búsqueda bibliográfica y la inclusión de estudios

Características de los estudios. De los 94 estudios, 72 corresponden a reportes de caso; de estos, nueve presentan, además, revisión de la literatura. A su vez, se encontraron 22 series de casos, 3 de ellas con revisión de la literatura.

El país con más estudios publicados fue Estados Unidos con un total de 29 estudios que reportan 39 casos, ¹⁶^-⁴⁴. Dos estudios fueron informados en Rusia, con 17 casos en total, el primero un reporte de caso ⁴⁵, y el segundo una serie de casos que aportó 16 pacientes ⁴⁶. En China se han rep ortado 5 estudios ⁴⁷^-⁵¹, para un total de 7 pacientes; en el Reino Unido se han reportado 6 reportes de caso ⁵²^-⁵⁷; en Turquía ⁵⁸^-⁶¹ e Italia ⁶²^-⁶⁵ se han informado 4 reportes de caso. En Australia ⁶⁶^-⁶⁸, República Checa ⁶⁹^-⁷¹, España ⁷²^-⁷⁴ e India ⁷⁵^-⁷⁷, cada uno tiene 3 reportes de caso. Canadá ⁷⁸^,⁷⁹, Japón ⁸⁰^,⁸¹, Corea del Sur ⁸²^,⁸³, Israel ⁸⁴^,⁸⁵, Arabia Saudita ⁸⁶^,⁸⁷ y Kuwait ⁸⁸^,⁸⁹ tienen 2 reportes de caso cada uno. Por otra parte, Alemania ⁹⁰, Francia ⁹¹, Croacia ⁹², Austria ⁹³, Holanda ⁹⁴, Grecia ⁹⁵, Suiza ⁹⁶, Portugal ⁹⁷, Eslovenia ⁹⁸, Serbia ⁹⁹, Cuba ¹⁰⁰, México ¹⁰¹, Singapur ¹⁰², Irán ¹⁰³, Baréin ¹⁰⁴, Nigeria ¹⁰⁵, Túnez ¹⁰⁶, Brasil ¹⁰⁷, Colombia ¹⁰⁸ y Chile ¹⁰⁹ aportan 1 caso cada país.

Características de la población estudiada. Se encontró un total de 57,9% de casos (73/126 pacientes) con patología benigna representados en 63 estudios ¹⁶^,¹⁸^,¹⁹^,²¹^,²²^,²⁴^-²⁶^,²⁸^,³¹^,³⁵^,³⁹^,⁴²^,⁴⁵^-⁵³^,⁵⁵^-⁵⁸^,⁶⁰^,⁶¹^,⁶⁷^,⁶⁸^,⁷⁰^-⁸⁰^,⁸²^,⁸³^,⁸⁵^-⁸⁹^,⁹¹^,⁹³^-⁹⁶^,⁹⁹^,¹⁰¹^-¹⁰³^,¹⁰⁵^,¹⁰⁶^,¹⁰⁸^,¹⁰⁹ y un 42,06% de casos (53/126 pacientes) con reporte histológico de patología maligna representado en 31 estudios ¹⁷^,²⁰^,²³^,²⁷^,²⁹^,³⁰^,³²^-³⁴^,³⁶^-³⁸^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴³^,⁴⁴^,⁵⁹^,⁶²^-⁶⁶^,⁸⁰^,⁸¹^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹²^,⁹⁷^,⁹⁸^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷.

En cuanto a la edad del diagnóstico, hay 68 pacientes menores de 50 años, 9 pacientes entre 50 y 59 años y 47 pacientes con edad igual o mayor a 60 años, y hay 2 estudios en los cuales no se aporta la edad de la paciente en cuestión ²⁶^,⁹⁴.

En el grupo de pacientes menores de 50 años se encontraron 4 casos de patología maligna ¹⁷^,²⁹^,³²^,⁶⁵ y 64 casos de patología benigna ¹⁶^,¹⁸^,²¹^,²²^,²⁴^,²⁵^,²⁸^,³¹^,³⁵^,³⁹^,⁴²^,⁴⁷^-⁵⁸^,⁶⁰^,⁶¹^,⁶⁷^,⁶⁸^,⁷⁰^-⁷⁹^,⁸²^,⁸³^,⁸⁵^-⁸⁹^,⁹¹^,⁹³^,⁹⁵^,⁹⁶^,⁹⁹^,¹⁰⁰^-¹⁰³^,¹⁰⁵^,¹⁰⁶^,¹⁰⁸^,¹⁰⁹.

En el grupo entre 50 y 59 años se reportaron 7 casos de patología maligna ⁴⁴^,⁴⁶^,⁶²^-⁶⁴^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷ y 2 de patología benigna ⁶⁰^,⁷⁰; y en el grupo de mayores o igual a 60 años se reportaron 42 casos de patología maligna ²⁰^,²³^,²⁷^,³⁰^,³³^,³⁴^,³⁶^-³⁸^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴³^,⁴⁴^,⁴⁶^,⁵⁹^,⁶⁶^,⁸⁰^,⁸¹^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹²^,⁹⁷^,⁹⁸^,) y 5 casos de patología benigna ¹⁹^,⁴⁵^,⁴⁶^,⁶⁹. La edad promedio al momento del diagnóstico de casos de patología benigna fue de 34,1 años, y la edad promedio al momento del diagnóstico de casos de patología maligna fue de 65 años.

El tamaño de la lesión varió entre 0,4 cm y 40 cm ⁵¹^,⁷⁹. Dentro de la vulva, la localización más frecuente fue en los labios mayores, para un total de 59 pacientes; de estas, 33 se encontraban localizadas en el labio mayor izquierdo ¹⁶^,¹⁸^,²⁰^,²³^,²⁸^,²⁹^,³⁶^,³⁷^,⁴³^,⁴⁷^,⁵¹^,⁵⁹^-⁶¹^,⁶³^,⁶⁴^,⁶⁸^,⁷²^-⁷⁵^,⁸¹^,⁸³^,⁸⁴^,⁸⁸^,⁹¹^,⁹⁵^,⁹⁸^,⁹⁹^,¹⁰⁰^,¹⁰²^,¹⁰⁹, y 26 en el labio mayor derecho ²²^,²⁴^-²⁷^,³⁸^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴⁴^,⁴⁶^,⁶⁰^,⁶⁵^,⁷⁰^,⁷⁵^,⁷⁶^,⁸⁰^,⁸⁶^,⁸⁷^,⁹⁰^,⁹⁶^,¹⁰¹^,¹⁰⁴^,¹⁰⁵. Se describieron 5 casos de pacientes con compromiso del clítoris ⁴²^,⁴⁶^,⁵³^,⁵⁵^,⁹², 5 pacientes con afección de los labios menores ²⁷^,³²^,⁵⁷^,⁶⁹^,⁹⁷ y 3 casos en el surco interlabial derecho ¹⁹^,⁷⁹^,¹⁰⁷. En 41 casos solo se describió la presencia de compromiso vulvar, pero no se describió una localización específica.

La presencia de compromiso en región perineal se describió en 3 pacientes ⁴⁵^,⁴⁶^,⁵⁴, 3 pacientes en región perianal ⁴⁶^,⁴⁹, 2 casos en pubis ³⁰^,³⁴ y 1 caso en vagina ⁶⁶. Además, se encontraron 5 pacientes que presentaron múltiples lesiones en la vulva ³⁵^,³⁹^,⁷⁴^,⁸²^,⁸⁹.

En el grupo de patología benigna, al momento de vida del diagnóstico (estado hormonal), el 56,1 % (41/73) se encontraba en edad fértil ¹⁶^,²⁵^,³¹^,³⁹^,⁴⁶^,⁴⁷^,⁴⁹^,⁵¹^,⁵³^-⁵⁶^,⁵⁸^,⁶⁰^,⁶⁸^,⁷¹^-⁷⁷^,⁷⁹^,⁸³^,⁸⁵^,⁸⁷^,⁸⁸^,⁹⁵^,⁹⁹^,¹⁰⁰^,¹⁰¹^,¹⁰³^,¹⁰⁸^,¹⁰⁹; un 16,4 % (12/73) se encontraba en estado de embarazo ²¹^,²²^,³⁵^,⁴⁷^,⁴⁸^,⁶¹^,⁷⁸^,⁸²^,⁸⁹^,⁹¹^,¹⁰⁵; un 12,3% (9/73) en período postparto ¹⁸^,²⁴^,⁴²^,⁵²^,⁶⁷^,⁸⁶^,⁹³^,⁹⁴^,¹⁰²; una en lactancia ¹⁰⁶; un 10,9% (8/73) se encontraba en postmenopausia ¹⁹^,²⁸^,⁴⁵^,⁴⁶^,⁵⁷^,⁶⁹^,⁷⁰; y un caso sin datos ²⁶.

En cuanto a la descripción de la lesión, solo 2,7% casos (2/73) informaron la presencia de pezón ²⁵^,⁵⁰; en 4,1% de casos (3/73) con ausencia de pezón ⁵⁶^,⁸³^,⁹³; en el resto de los casos no está descrita esta información. Los 5 estudios con casos de múltiples lesiones reportaron patología benigna ³⁵^,³⁹^,⁷⁴^,⁸²^,⁸⁹.

En el grupo de malignidad, al momento de vida del diagnóstico (estado hormonal), el 94,3% (50/53) se encontraba en postmenopausia ²⁰^,²³^,²⁷^,³⁰^,³²^-³⁴^,³⁶^-³⁸^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴³^,⁴⁴^,⁴⁶^,⁵⁹^,⁶²^-⁶⁴^,⁶⁶^,⁸⁰^,⁸¹^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹²^,⁹⁷^,⁹⁸^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷; un 3,7% (2/53) en edad fértil ²⁹^,⁶⁵; y una en premenopausia ¹⁷. El tamaño de la lesión varió entre 0,8 y 5 cm ³⁰^,¹⁰¹. En el 96,2% de los casos (51/53) no se reporta la presencia o ausencia de pezón ¹⁷^,²⁰^,²³^,²⁷^,²⁹^,³⁰^,³²^-³⁴^,³⁶^-³⁸^,⁴¹^,⁴³^,⁴⁴^,⁵⁹^,⁶²^-⁶⁵^,⁶⁶^,⁸⁰^,⁸¹^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹²^,⁹⁷^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷, y en el 3,7 % de casos (2/53) no se tiene información ⁴⁶^,⁹⁸.

Calificación de la evidencia de los estudios incluidos según la ADA. Todos los estudios fueron calificados como categoría C por ser reportes o series de casos.

Diagnóstico. El diagnóstico fue clínico dado por la presencia de lesión a nivel vulvar en todos los casos; sin embargo, en múltiples estudios se utilizaron apoyos diagnósticos adicionales tales como ultrasonido, tomografía, marcadores tumorales, marcadores de inmunohistoquímica y biopsia.

En cuanto al diagnóstico imagenológico, se usó la ecografía en un total de 11 casos representados en 9 estudios ¹⁶^,³⁵^,⁴⁷^,⁵⁰^,⁵⁴^,⁸²^,⁸³^,⁹³^,¹⁰⁹. En 3 casos se utilizó la tomografía de pelvis para una mejor caracterización de la lesión ²³^,¹⁰¹^,¹⁰⁴, en 3 casos se usó la resonancia de pelvis ²⁴^,⁶⁶^,¹⁰⁷, y en un caso utilizó la tomografía por emisión de positrones (TEP) ⁶⁶.

En un total de 30 casos se utilizó la toma de biopsia previo a la escisión quirúrgica ¹⁹^,²⁰^,²²^,²³^,²⁵^,²⁹^,³²^,³⁴^,³⁶^,³⁷^,⁴¹^-⁴⁴^,⁴⁷^,⁵⁵^,⁵⁹^,⁶²^,⁶³^,⁶⁶^,⁷⁵^,⁷⁸^,⁷⁹^,⁸¹^,⁸⁹^,¹⁰⁰^,¹⁰¹^,¹⁰³^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷. Se realizaron estudios complementarios con marcadores tumorales en 10 casos, se usaron principalmente: Antígeno carcinoembrionario, Ca 19-9, Ca 125, Ca 15,3 y Alfafetoproteína ²³^,³⁴^,⁶²^-⁶⁴^,⁶⁶^,⁸¹^,⁹⁰^,⁹²^,¹⁰⁴.

Estudios con técnicas de inmunohistoquímica. Se utilizaron algunas tinciones especiales para diagnóstico de patología mamaria benigna o marcadores tumorales en cáncer de seno, los principalmente usados fueron: receptores hormonales de estrógenos y progesterona, CK7 y GATA3. En un total de 58 casos se reportó el uso de técnicas de inmunohistoquímica representado con 46 estudios ¹⁷^,¹⁸^,²⁰^,²³^,²⁷^,²⁹^,³⁰^,³³^,³⁴^,³⁶^-⁴¹^,⁴⁴^,⁴⁵^,⁵¹^,⁵²^,⁵⁸^,⁶¹^-⁶⁵^,⁶⁶^,⁶⁸^,⁷¹^,⁷³^,⁷⁴^,⁷⁹^,⁸⁰^-⁸²^,⁸⁴^,⁸⁵^,⁸⁸^,⁸⁹^,⁹⁶^,⁹⁷^,⁹⁹^,¹⁰³^-¹⁰⁵^,¹⁰⁷^-¹⁰⁹; de estos, se encontraron 24 casos con receptores de estrógenos y progesterona positivos ¹⁷^,¹⁸^,²⁰^,²⁷^,³⁰^,³⁴^,³⁸^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴⁴^,⁵¹^,⁵⁸^,⁶⁶^,⁷³^,⁷⁹^,⁸⁰^,⁸⁴^,⁸⁸^,⁹⁷^,⁹⁹^,¹⁰⁴^,¹⁰⁵^,¹⁰⁸, y 6 casos únicamente con receptores de estrógenos positivos ²³^,³⁷^,⁶²^,⁸¹^,¹⁰⁷^,¹⁰⁹.

El diagnóstico histológico en el grupo de benignidad incluyó el tejido mamario sano, tejido mamario fibroquístico, hidradenoma papilífero, adenomas mamarios, fibroadenomas, adenomas lactógenos y tumores Phyllodes benignos y borderline. La histología más frecuente reportada fue el tejido mamario sano, seguida por los fibroadenomas y el Tumor Phyllodes Benigno (ver Tabla 1). En cuanto a la patología maligna, el diagnóstico histológico incluyó el adenocarcinoma basaloide, adenocarcinoma mucinoso, carcinoma ductal, túbulo-nodular, lobular, adenoide quístico y enfermedad de Paget extramamaria (ver Tabla 1).

Tratamiento. El tratamiento en los casos de patología benigna fue la escisión local en un 91,7% de los casos (65/73) ¹⁶^,¹⁹^,²¹^,²²^,²⁴^-²⁶^,²⁸^,³¹^,³⁵^,³⁹^,⁴²^,⁴⁵^,⁴⁷^-⁵⁰^,⁵²^-⁵⁸^,⁶⁰^,⁶¹^,⁶⁷^,⁶⁹^-⁷⁹^,⁸²^,⁸³^,⁸⁵^-⁸⁹^,⁹¹^,⁹⁴^-⁹⁶^,⁹⁹^-¹⁰³^,¹⁰⁵^,¹⁰⁶^,¹⁰⁸^,¹⁰⁹, un 2,7% (2/73) de vulvectomía parcial (18, 51), y en un 8.3% (6/73) no se reportaron datos ⁴⁶^,⁹³ (ver Tabla 1).

De los 53 casos reportados de patología maligna se realizó una escisión de la lesión en un 43% de los casos (25/53) ²³^,²⁷^,³³^,³⁴^,³⁷^,³⁸^,⁴⁰^,⁴³^,⁸⁰^,⁸¹^,⁹⁰^,⁹²^,⁹⁷^,⁹⁸^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷, vulvectomía radical en un 16,98% de casos (9/53) ¹⁷^,²⁰^,²⁹^,³²^,³⁶^,⁴¹^,⁵⁹^,⁶⁵^,⁸⁴; hay un 3,7% de casos (2/53) en los cuales se realiza vulvectomía, sin embargo, no especifican si fue simple o radical ³⁰^,⁶⁴, y en un 7,5% de casos (4/53) se realizaron hemivulvectomías ⁴⁴^,⁶³.

En cuanto a las intervenciones adicionales se realizó linfadenectomías en 30% de los casos (16/53) ²⁰^,²⁹^,³⁰^,³⁴^,³⁶^,³⁷^,⁴¹^,⁵⁹^,⁶⁴^,⁶⁵^,⁸¹^,⁹⁰^,⁹⁴^,¹⁰⁴; radioterapia en un 33% de casos (18/53) ²³^,²⁹^,³⁴^,³⁶^,³⁷^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴⁴^,⁶²^,⁶⁴^,⁶⁶^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹⁷^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷; quimioterapia en un 32% de casos (17/53) ²⁰^,²⁹^,³⁴^,³⁶^,⁴¹^,⁴⁴^,⁵⁹^,⁶²^,⁶⁴^,⁶⁶^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹⁷^,¹⁰⁴^,¹⁰⁷; hormonoterapia en un 35% de casos (19/53) ¹⁷^,²⁰^,²⁹^,³⁴^,³⁷^,³⁸^,⁴⁰^,⁴¹^,⁴⁴^,⁶³^,⁶⁶^,⁸⁰^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹⁷^,⁹⁸; y biopsia de ganglio centinela en 11% de los casos (6/53) ⁴⁴^,⁶³^,⁸⁰^,⁹².

Se reportó solo un caso donde se realizó histerectomía abdominal total, salpingooforectomía bilateral, quimioterapia y radioterapia ⁶²; del mismo modo, se reportó un solo caso donde no se realizó ningún procedimiento quirúrgico. Se llevó a cabo quimioterapia, radioterapia y hormonoterapia ⁶⁶. En un 20% de los casos (11/53) no se describe el tratamiento que se les realizó a las pacientes ⁴⁶.

Pronóstico y seguimiento. En el grupo de patología benigna, solo en un 34,2% de casos (25/73) de este grupo de pacientes se reportó algún tipo de seguimiento, el cual varió entre uno y noventa y seis meses. De este grupo, se realizó un seguimiento menor de 1 año en el 15% de los casos (11/73) ²¹^,³⁹^,⁴⁷^,⁴⁸^,⁵¹^,⁶⁷^,⁷²^,⁷⁵^,⁸⁵^,⁸⁶^,¹⁰²; entre 1 a 5 años en el 10,9% de los casos (8/73) ⁷⁰^,⁷³^,⁷⁴^,⁷⁵^,⁸⁸^,⁹³^,¹⁰¹^,¹⁰⁹; mayor a 5 años en el 4,1% de los casos (3/73) ⁴⁵^,⁴⁷^,⁶⁹; algún tipo de seguimiento (sin embargo, no especifican el tiempo) en el 4,1% de los casos (3/73) ⁵²^,⁷⁴^,¹⁰²; y no se tienen datos en el 65% de los casos (48/73) reportados ¹⁸^,¹⁹^,²²^,²⁴^,²⁵^,²⁶^,²⁸^,³¹^,³⁵^,⁴²^,⁴⁶^,⁴⁷^,⁴⁹^,⁵⁰^,⁵³^-⁵⁸^,⁶⁰^,⁶¹^,⁶⁸^,⁷¹^,⁷⁶^-⁷⁹^,⁸²^,⁸³^,⁸⁷^,⁸⁹^,⁹¹^,⁹⁴^-⁹⁶^,⁹⁹^,¹⁰⁰^,¹⁰³^,¹⁰⁵^,¹⁰⁶^,¹⁰⁸. No se reportaron casos de recaídas ni malignización en este grupo de pacientes (ver Tabla 1).

En el grupo de malignidad, el seguimiento varió entre 6 y 120 meses; se realizó un seguimiento menor de 1 año en el 7,5% de los casos (4/53) ³⁰^,³⁴^,⁶⁵^,⁸⁰; entre 1 a 5 años en el 41,5% de los casos (22/53) ¹⁷^,²⁰^,²⁷^,³²^,³⁶^,³⁷^,⁴¹^,⁴³^,⁴⁴^,⁵⁹^,⁶²^-⁶⁴^,⁶⁶^,⁸¹^,⁸⁴^,⁹⁰^,⁹²^,⁹³^,⁹⁸; mayor a 5 años en el 1,8% de los casos (1/53) ⁹²; no se tienen datos en el 49% de los casos (26/53) restantes. Solo se reportó un 11,3% de los casos (6/53) de pacientes fallecidas entre los 12 y 60 meses de seguimiento ¹⁷^,⁴¹^,⁴³^,⁵⁹^,⁶²^,⁶⁶ (ver Tabla 1).

Tabla 1 Reporte de casos de tejido mamario ectópico en vulva

Autor	Año	País	Diseño	Edad (Años)	Tamaño Lesión (cm)	Pezón	Ubicación	Estado Hormonal	Diagnóstico	Reporte Histológico	Tipo de Neoplasia	Tratamiento	Seguimiento (meses)/ Desenlace
Ahmed, S et al. ¹⁰²	2020	Singapur	CE	34	5x4	No informa	LMI	Postparto	*	Tejido lactacional	Benigno	Escisión local	3/sin recaída
Hernández, A et al.¹⁶	2020	EE. UU.	RC	29	10	No informa	LMI	Edad fértil	Ecografía	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*/sin recaída
Matak, L et al. M ⁹²	2020	Croacia	RC	60	1	No informa	Clítoris	Postmenopausia	Marcadores tumorales	Ca. Lobular	Maligno	Escisión local +BGC	120/sin recaída
Ananthula, A et al ¹⁷	2020	EE. UU.	RC + RL	47	2.7	No informa	Vulva	Premenopausia	Inmunohistoquímica	ADC mamario invasivo	Maligno	Vulvectomía radical +HT	20/fallecida
De la Vega, GA et al. ¹⁸	2020	EE. UU.	RC	31	5x3x3	No informa	LMI	Postparto	Inmunohistoquímica	Tejido lactacional	Benigno	Vulvectomía parcial simple	*
Tapia Claro, I et al. ¹⁰⁰	2020	Cuba	RC	22	15	No informa	LMI	Edad fértil	Biopsia por aspiración	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Ardell, S et al. ⁷⁸	2019	Canadá	RC	30	7	No informa	Vulva	Embarazo	Biopsia	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Mayer, RB et al. ⁹³	2019	Austria	RC	29	6	Sin pezón	Vulva	Postparto	Ecografía	Tejido lactacional	Benigno	*	12/ sin recaída
Kilitci, A et al ⁵⁸	2019	Turquía	RC	41	3x4	No informa	Vulva	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	*
Mohammadnia, M et al ¹⁰³	2019	Irán	RC	20	5	No informa	Vulva	Edad fértil	Biopsia por aspiración Inmunohistoquímica	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Li, G et al. ⁴⁷	2019	China	SC	25	5x2x2	No informa	LMI	Edad fértil	Ecografía	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	6/sin recaída
	2019		SC	38	5.5x4.5x4	No informa	Vulva	Embarazo	Ecografía y biopsia por aspiración	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
	2019		SC	16	3.7 x 3.2 x 2.5	No informa	LMI	Edad fértil	Ecografía	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local (x3)	96/sin recaída
Guzmán P et al. ¹⁰⁹	2019	Chile	RC	33	4x2	No informa	LMI	Edad fértil	Ecografía / Inmunohistoquímica	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	12/sin recaída
Actual	2018	Colombia	RC	49	3.5	NA	LMD	Premenopausia	Clínica	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Baradwan, S et al. ⁸⁶	2018	Arabia Saudita	RC	27	6x4	No informa	LMD	Postparto	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	1/sin recaída
Al-Mansouri, L et Al. ⁶⁶	2018	Australia	RC Y RL	76	*	No informa	Vagina	Postmenopausia	Biopsia por aspiración/ Inmunohistoquímica Marcadores tumorales RM de pelvis y TEP	ADC metastásico	Maligno	RT+QT+HT	60/fallecida
Lopes A et al. ¹⁰⁷	2018	Brasil	RC	58	1.2	No informa	SID	Postmenopausia	Biopsia / Inmunohistoquímica RM de pelvis	Ca. Mamario invasivo	Maligno	Escisión + QT + RT	*
Moulla A et al. ⁵²	2017	Reino unido	RC	32	5x3	No informa	Vulva	Postparto	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	*/Sin recaída
Sluga M ⁹⁴	2017	Holanda	RC	*	*	*	Vulva	Postparto	*	Tejido mamario quístico	Benigno	Escisión local	*
Konstantinova A et al. ⁴⁶	2017	Rusia	SC	71	*	No informa	Clítoris	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	76	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	64	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	78	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	82	*	No informa	Perianal	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	68	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	77	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	68	*	No informa	Periné	Postmenopausia	*	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	*	*
	2017		SC	54	*	No informa	Perianal	Postmenopausia	*	Ca. Adenoide Quístico	Maligno	*	*
	2017		SC	64	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Ca. Tubulobular	Maligno	*	*
	2017		SC	61	*	No informa	LMD	Postmenopausia	*	Ca. ductal invasivo	Maligno	*	*
	2017		SC	77	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Hidradenoma Papilifero	Benigno	*	*
	2017		SC	45	*	No informa	Vulva	Edad fértil	*	Hidradenoma Papilifero	Benigno	*	*
	2017		SC	25	*	No informa	Vulva	Edad fértil	*	Hidradenoma Papilifero	Benigno	*	*
	2017		SC	37	*	No informa	Vulva	Edad fértil	*	Hidradenoma Papilifero	Benigno	*	*
	2017		SC	80	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	*	Hidradenoma Papilifero	Benigno	*	*
Mikhael S et al. ¹⁹	2017	EE. UU.	RC	69	2x1	No informa	SID	Postmenopausia	Biopsia	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Zhou M et al. ⁴⁸	2017	China	RC	26	6x5	No informa	Vulva	Embarazo	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	1/sin recaída
Ishigaki T et al. ⁸⁰	2017	Japón	RC	72	1.5	No informa	LMD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Ca. ductal invasivo	Maligno	Escisión + BGC+HT	6/sin recaída
Kredentser AM et al. ⁴⁴	2017	EE. UU.	SC Y RL	75	1	No informa	LMD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	ADC mamario invasivo	Maligno	Hemivulvectomia radical derecha + BGC+RT+ QT+HT	48/sin recaída
	2017		SC Y RL	59	0.9	No informa	LMD	Postmenopausia	Biopsia / Inmunohistoquímica	ADC mucinoso	Maligno	Hemivulvectomia radical derecha + BGC+ RT+QT+HT	48/sin recaída
	2017		SC Y RL	67	3	No informa	LMD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	ADC mamario invasivo	Maligno	Hemivulvectomia radical derecha + BGC+ HT	36/sin recaída
Del Vecchio V et al. ⁶²	2016	Italia	RC	52	3x2	No informa	Vulva	Postmenopausia	Biopsia/ Marcadores tumorales Inmunohistoquímica	ADC Basaloide	Maligno	HAT + SOB + QT+RT	18/fallecida
Baykal C et al. ⁵⁹	2015	Turquía	RC	73	*	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia	Ca. Mamario	Maligno	Vulvectomía radical + L+ QT	12/fallecida
Cripe J et al. ²⁰	2015	EE. UU.	RC y RL	62	1.3	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia / inmunohistoquímica	Ca. ductal invasivo	Maligno	Vulvectomía radical parcial + L+ QT+HT	13/sin recaída
Kalyani R et al. ⁷⁵	2014	India	RC	26	4x2	No informa	LMD	Edad fértil	Biopsia por aspiración	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	12/sin recaída
	2014		RC	45	12x8	No informa	LMI	Edad fértil	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	10/sin recaída
Arshad W et al. ⁴⁹	2014	China	RC	28	0.8	*	Perianal	Edad fértil	*	Adenoma mamario	Benigno	Escisión local	*
Al-Badawi IA ⁸⁷	2014	Arabia Saudita	IM	48	7x4	No informa	LMD	Edad fértil	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Konstantinova AM et al. ⁶⁹	2014	República Checa	RC	63	1x0.5	No informa	LMi	Postmenopausia	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	84/sin recaída
Jiménez GA et al. ¹⁰⁸	2014	Colombia	RC	42	3x3	No informa	Vulva	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Zhang Z et al. ⁵⁰	2014	China	RC	25	6x5	Con pezón	Vulva	Embarazo	Ecografía	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Leodara V et al. ⁹⁵	2014	Grecia	RC	42	2.5	*	LMI	Edad fértil	*	Phyllodes Borderline	Benigno	Escisión local	*
Wagner IJ et al.²¹	2013	EE. UU.	RC	23	6	No informa	Vulva	Embarazo	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	5/sin recaída
Pieh-Holder KL. ²²	2013	EE. UU.	RC	31	2.6x1.9	No informa	LMD	Embarazo	Biopsia	Tejido lactacional	Benigno	Escisión local	*
Konstantinova A et al.⁷⁰	2013	República Checa	RC	53	1.5	No informa	LMD	Postmenopausia	*	Tejido mamario quístico	Benigno	Escisión local	50/sin recaída
Özbudak IH et al ⁶⁰	2013	Turquía	RC	43	4x3	No informa	LMI	Edad fértil	*	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	*
	2013		RC	50	3x2	No informa	LMD	Edad fértil	*	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	*
ESGO ⁹⁷	2013	Portugal	RC	62	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Ca. Mamario	Maligno	Escisión+ L+ QT+ RT+HT	*
	2013		RC	78	*	No informa	LMiD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	ADC Infiltrante mamario	Maligno	Escisión+ L+ QT+ RT+HT	*
Hassan R et al. ⁵³	2013	Reino Unido	PO	46	2x2	*	Clítoris	Edad fértil	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
McMaster J et al ²³	2013	EE. UU.	RC	60	2X2	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia, Tac de abdomen y pelvis, Marcadores tumorales Inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Escisión local + RT	*
Lev-Cohain N et al. ²⁴	2013	EE. UU.	RC	20	7x5	No informa	LMD	Postparto	RM pelvis	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Anunobi CC et al. ¹⁰⁵	2013	Nigeria	RC	26	3x3	No informa	LMD	Embarazo	Inmunohistoquímica	Adenoma lactógeno	Benigno	Escisión local	*
Godoy-Gijón E et al.⁷²	2012	España	RC	24	4x2	No informa	LMI	Edad fértil	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	2/sin recaída
Dhaoui A et al. ¹⁰⁶	2012	Túnez	RC	28	3x3	No informa	Vulva	Lactancia	*	Adenoma lactógeno	Benigno	Escisión local	*
Naseer MA et al. ¹⁰⁴	2011	Baréin	RC	57	1.7X0.8	No informa	LMD	Postmenopausia	Tac abdomen y pelvis, Marcadores tumorales Biopsia, Inmunohistoquímica	Ca. ductal invasivo	Maligno	Escisión+ L+ QT +RT	*
Zhang et al. ⁵¹	2011	China	RC	18	30X40	No informa	LMI	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Fibroadenoma	Benigno	Vulvectomía parcial	10/sin recaída
Hanief MR et al. ⁵⁴	2011	Reino Unido	RC	40	3.5x4.5	No informa	Periné	Edad fértil	Ecografía	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Lee ES et al. ⁸²	2011	Corea del Sur	RC	29	(3-2-2-1 y 4-1)	No informa	Múltiple (LMD y LMI)	Embarazo	Ecografía, Inmunohistoquímica	Adenoma lactógeno	Benigno	Escisión local	*
Scarabin C et al. ⁹¹	2010	Francia	RC	27	5 -10	No informa	LMI	Embarazo	*	Adenoma lactógeno	Benigno	Escisión local	*
Mahajan N et al.⁷⁶	2010	India	RC	40	2x1	No informa	LMD	Edad fértil	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Mannan AA et al. ⁸⁸	2010	Kuwait	RC	18	5x3	No informa	LMI	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	12/sin recaída
Mak CT. ²⁵	2009	EE. UU.	RC y RL	17	*	Con pezón	LMD	Edad fértil	Biopsia	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Hong JH et al. ⁸³	2009	Corea del sur	RC	18	5x4	Sin pezón	LMI	Edad fértil	Ecografía	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Sundaram S.S ⁵⁵	2009	Reino Unido	RC	37	1	No informa	Clítoris	Edad fértil	Biopsia	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Cantú de Leon D et al. ¹⁰¹	2009	México	RC	18	12x5	No informa	LMD	Edad fértil	Biopsia por aspiración, TAC de pelvis	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	17/sin recaída
Lucas EW et al. ²⁶	2009	EE. UU.	RC	*	2X3	No informa (no se consideró dx)	LMD	*	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Bambao C et al. ⁷⁹	2008	Canadá	RC	45	0.4x0.4	No informa	SID	Edad fértil	Biopsia, Inmunohistoquímica	HDB	Benigno	Escisión local	*
Shah SS et al. ²⁷	2008	EE. UU.	RC	92	2	No informa	LMD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	ADC In situ mamario	Maligno	Escisión local	15/sin recaída
	2008		RC	82	1	No informa	LMiD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	ADC In situ mamario	Maligno	Escisión local	32/sin recaída
Vazmitel M ⁷¹	2008	República Checa	RC	30	0.5	No informa	Vulva	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Hidradenoma Papilifero	Benigno	Escisión local	*
Carter JE et al. ²⁸	2008	EE. UU.	RC	45	5X3.5	No informa	LMI	Postmenopausia	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Dordević M et al. ⁹⁹	2008	Serbia	RC	27	5x3	No informa	LMI	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Duvvur S et al. ⁵⁶	2007	Reino Unido	RC	41	1x1	Sin pezón	Vulva	Edad fértil	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Giger OT. ⁹⁶	2007	Suiza	RC	49	3.7X3	No informa	LMD	Menopausia	Inmunohistoquímica	Phyllodes Borderline	Benigno	Escisión local	*
England E. ⁵⁷	2007	Reino Unido	RC	45	1.5x0.5	No informa	LMiI	Postmenopausia	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Kazakov DV et al. ⁴⁵	2006	Rusia	RC	64	2	No informa	Periné	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	HDB	Benigno	Escisión local	66/ sin recaída
Intra M et al. ⁶³	2006	Italia	RC y RL	53	2	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia, Inmunohistoquímica, Marcadores tumorales	ADC mamario	Maligno	Hemivulvectomia izquierda + BGC + HT	20/viva
Fracchioli S et al. ⁶⁴	2006	Italia	RC y RL	57	1	No informa	LMI	Postmenopausia	Inmunohistoquímica, Marcadores tumorales	ADC mamario	Maligno	Vulvectomía + L+ QT+RT	36/viva
Bardsley M et al. ⁶⁷	2004	Australia	RC	31	7x4	No informa	Vulva	Postparto	*	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	4/sin recaída
Lopes G et al. ²⁹	2006	EE. UU.	RC	44	2	No informa	LMI	Edad fértil	Biopsia, inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Vulvectomía radical parcial + L+ QT+ RT+ HT	*
Ohira S et al. ⁸¹	2004	Japón	RC y RL	82	7x1.5	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia, marcadores tumorales, Inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Escisión +L	20/viva
Baykal C et al. ⁶¹	2004	Turquía	RC y RL	25	1	No informa	LMI	Embarazo	Inmunohistoquímica	TMF	Benigno	Escisión local	*
Yin C et al. ³⁰	2003	EE. UU.	RC	84	5X3	No informa	Pubis	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	ADC mucinoso	Maligno	Vulvectomía +L	9/sin recaída
Piura B. ⁸⁴	2002	Israel	RC	69	3x3	No informa	LMI	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Vulvectomía radical +L+ QT+ RT+ HT	12/ sin recaída
Baisre A. ³¹	2002	EE. UU.	RC	29	1.3	*	Vulva	Edad fértil	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
	2002		RC	42	1.5	*	Vulva	Edad fértil	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Chung-Park M et al. ³²	2002	EE. UU.	RC	47	2	No informa	LMiD	Postmenopausia	Biopsia	ADC mucinoso	Maligno	Vulvectomía radical anterior	36/sin recaída
Kuan SF et al. ³³	2001	EE. UU.	RC	66	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
	2001		RC	72	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
	2001		RC	60	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
	2001		RC	80	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
	2001		RC	77	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
	2001		RC	72	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
	2001		RC	65	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
	2001		RC	70	*	No informa	Vulva	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Enf. Paget Extramamaria	Maligno	Escisión local	*
Chulia MT et al. ⁷³	2001	España	RC	34	6x4	No informa	LMI	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	18/Sin recaída
Neumann I. _^⁹⁰)	2000	Alemania	RC	60	*	No informa	LMD	Postmenopausia	Marcadores tumorales	Ca. Mamario lobular	Maligno	Escisión +L +QT+ RT+HT	20/sin recaída
Gorisek B. _^⁹⁸)	2000	Eslovenia	RC	81	2x3	*	LMI	Postmenopausia	*	Ca. Ductal	Maligno	Escisión+ HT	19/sin recaída
Irvin WP. ³⁴	1999	EE. UU.	RC y RL	64	3X3	No informa	Pubis	Postmenopausia	Biopsia, marcadores tumorales, Inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Escisión+ L + QT + RT + HT	4/sin recaída
Kapila K. ⁸⁹	1998	Kuwait	CE	30	1x2	No informa	Múltiple	Embarazo	Biopsia por aspiración	Tejido mamario sano	Benigno	Escisión local	*
Tresserra F. _^⁷⁴)	1998	España	RC	39	1.4x2	No informa	LMI	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	18/Sin recaída
	1998		RC	17	0.7 - 1.6	No informa	Múltiple	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	*/Sin recaída
Higgins CM. ⁶⁸	1997	Australia	RC	37	5	No informa	LMI	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Fibroadenoma papilar	Benigno	Escisión local	*
Xanos ET. ³⁵	1997	EE. UU.	RC	31	4X5	No informa	Múltiple	Embarazo	Ecografía	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Kennedy DA et al. ³⁶	1997	EE. UU.	RC	71	5X2	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia, Inmunohistoquímica	Ca. ductal invasivo	Maligno	Vulvectomía radical + L + QT + RT	15/viva
Kais M. ⁸⁵	1995	Israel	RC	34	4.5 x 3.5 x 3	*	Vulva	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	3/sin recaída
Prasad KR. ⁷⁷	1995	India	RC	30	4	*	Vulva	Edad fértil	*	Fibroadenoma	Benigno	Escisión local	*
Levin M et al. ³⁷	1995	EE. UU.	RC	62	2.5	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia, Inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Escisión+ L+ RT+HT	12/sin actividad
Bailey CL et al. _^³⁸)	1993	EE. UU.	RC	65	3X2	No informa	LMD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Ca. Ductal	Maligno	Escisión + HT	12/viva
Tbakhi A et al. ³⁹	1993	EE. UU.	RC	20	3x4	No informa	Múltiple	Edad fértil	Inmunohistoquímica	Tumor Phyllodes Benigno	Benigno	Escisión local	8/sin recaída
Di Bonito L et al. ⁶⁵	1992	Italia	RC	42	1.5	No informa	LMD	Edad fértil	Inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Vulvectomía radical + L	4/viva
Rose PG et al. _^⁴⁰)	1990	EE. UU.	RC	68	3.5X3.5	*	LMD	Postmenopausia	Inmunohistoquímica	Ca. Ductal	Maligno	Escisión+ RT+HT	*
Simon KE et al. ⁴¹	1988	EE. UU.	RC	60	2X2	No informa	LMD	Postmenopausia	Biopsia, Inmunohistoquímica	ADC mamario	Maligno	Vulvectomía radical + L+ QT+ RT+HT	27/fallecida
Reeves KO et al. ⁴²	1980	EE. UU.	RC	29	3x4	No informa	Clítoris	Postparto	Biopsia	TMF	Benigno	Escisión local	*
Guerry RL et al. ⁴³	1976	EE. UU.	RC	62	1.5	No informa	LMI	Postmenopausia	Biopsia	Ca. ductal invasivo	Maligno	Escisión local	24/fallecida

ADC: Adenocarcinoma; BGC: Biopsia de Ganglio Centinela; Ca: Carcinoma; CE: Carta editor; Enf: Enfermedad; ESGO: European Society of Gynaecological Oncology; EE. UU.: Estados Unidos; HDB: Hiperplasia Ductal Benigna; HAT: Histerectomía abdominal; HT: Hormonoterapia; IM: Imagen del mes; LMD: Labio mayor derecho; LMI: Labio mayor izquierdo; LMiI: Labio menor izquierdo; LMiD: Labio menor derecho. L: Linfadenectomía, PO: Presentación Oral; QT: Quimioterapia; RM: resonancia magnética; RT: Radioterapia; RC: Reporte caso; RL: Revisión literatura, SC: Serie de casos; SID: Surco interlabial derecho; SOB: salpingo-oforectomía bilateral; TEP: tomografía por emisión de positrones; TMF: Tejido mamario fibroquístico; NA: no aplica; * Sin información.

CONCLUSIONES

El tejido mamario ectópico en vulva debe ser considerado como parte del diagnóstico diferencial de masas a nivel vulvar con diferente pronóstico en mujeres pre y posmenopáusicas. Se debe mejorar en la descripción de las lesiones, ya que en pocos estudios se describía presencia o no de pezón o areola. Se requieren más estudios para poder definir qué tratamiento consigue los mejores resultados en términos de recaída y supervivencia.

REFERENCIAS

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CONTRIBUCIÓN DE LAS AUTORAS

Sandra Marcela Buitrago-Flechas: diseño y elaboración del manuscrito, revisión bibliográfica y aprobación de la versión final.

Sandra Johana Barrera-Latorre: revisión de la literatura y contenido intelectual.

Carolina Morante-Caicedo: diseño y elaboración del manuscrito, revisión bibliográfica y aprobación de la versión final. Diseño de material gráfico.

FINANCIACIÓN

Los autores no recibieron ninguna fuente de financiación.

Recibido: 13 de Agosto de 2020; Aprobado: 04 de Agosto de 2021

^* Correspondencia: Sandra M. Buitrago. Carrera 11 c No 122 - 41. sanbuitrago189@gmail.com

^{Conflicto de intereses:}

Los autores declaran que no tienen conflictos de intereses

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