Introducción

Los leiomiomas peri o parauretrales son lesiones raras y los datos de prevalencia son basados principalmente en serie de casos. Un estudio realizado por el Colegio Americano de Obstetras y Ginecólogos en el 2004 en el cual se siguieron 1950 mujeres durante 8 años, encontró 79 pacientes con masas parauretrales, de las cuales menos del 5% fueron leiomiomas^1,2. Otros estudios arrojan estadísticas de menos del 5% de las muestras, como Wyman y colaboradores, durante 10 años en el Departamento de Medicina Pélvica Femenina y Cirugía Reconstructiva, en el 2014^3,4.

El leiomioma parauretral corresponde a un tumor benigno derivado de las células del músculo listo que rodean la uretra^5,6. El primer caso fue descrito en 1733 por el Doctor Leyden^9,10,11. Su frecuencia es tres veces mayor en mujeres, presentándose principalmente en edad reproductiva entre los 30 y 50 años^7,9. En los hombres solamente, se han notificado ocho casos reportados en la literatura¹².

Igual que los leiomiomas uterinos, su fisiopatología no está muy clara, pero se ha planteado que puede ser secundaria al estímulo hormonal, con la hipótesis de que poseen receptores de estrógenos, por ello se explica su prevalencia mayor en mujeres en la edad reproductiva o que inician terapia de reemplazo hormonal^13,14. Puede desarrollarse a lo largo de cualquier parte de la uretra; sin embargo, la mayoría se presentan en el segmento proximal^2,6-8.

La sintomatología es variable e inespecífica según el tamaño, se han descrito desde pacientes asintomáticos hasta algunos casos con retención urinaria^6,9,14,15. Los síntomas de presentación se parecen a los de otras masas parauretrales, que incluyen síntomas urinarios irritativos y de vaciamiento, dispareunia, sensación de cuerpo extraño en vagina, hemorragia genital^6,14,16-18y en más del 50% de los casos se presentan con episodios de infección urinaria a repetición^19-21.

El pronóstico del leiomioma es muy bueno, sin ningún caso de malignización descrito y la mayoría de los pacientes después del tratamiento, que es principalmente quirúrgico, mejora los síntomas con adecuados desenlaces^19-23. No se han encontrado casos reportados en Colombia y es una patología de muy baja frecuencia, por lo cual, el objetivo es presentar el curso clínico del primer caso de leiomioma en Colombia, como hallazgo inusual de masa parauretral de gran tamaño en un Hospital de la región del Caribe.

Reporte de caso

Paciente femenina de 43 años sin comorbilidades asociadas, con antecedente de infecciones urinarias a repetición, dos partos por cesárea (G2P0C2) y una resección quirúrgica de un quiste vulvar del labio mayor derecho de 2.5 x 2,5 cm por ginecología en el 2010, sin complicaciones. Paciente que consultó inicialmente por medicina general por sensación de cuerpo extraño y aparición de una masa en genitales externos con aumento gradual de tamaño desde el 2015, con tenesmo vesical y disuria intermitente, no sangrado, ni hematuria, ni síntomas ginecológicos asociados. Al examen físico se encontró una masa en pared vaginal anterior, que por sospecha de cistocele refirió erróneamente al servicio de ginecología; al cual llega 14 meses después con la misma masa indolora de 5 x 6 cm de diámetro a nivel genital (con más del doble de tamaño), no relacionada con ningún prolapso anterior de vejiga, sino dependiente de la uretra, por lo cual se deriva al servicio de urología.

Posteriormente a los siete meses, fue valorada por urología en la Clínica la Merced, un centro de referencia de tercer nivel con un servicio grande para pacientes ginecológicas, quien ordenó una uretrocistoscopia transuretral, la cual se realizó once meses después con un introito con mucosa vaginal normal, una masa en la pared vaginal anterior, un meato uretral externo sin signos de inflamación, la uretra normal sin estrechez, ni ostium y la vejiga de paredes normales con ambos meatos ureterales. La ecografía transvaginal, sin imágenes, solamente reportó una lesión sólida dependiente de la uretra de aproximadamente 7 x 8 cm Con lo anterior se descartó un divertículo parauretral. Y se emitió una impresión diagnóstica de un quiste parauretral, por lo que se ordenó su resección quirúrgica (Ver Figura 1).

Fuente: autores.

Figura 1 Examen físico preoperatorio de masa parauretral en pared anterior vaginal con mucosa normal. 

Sin embargo, la paciente no se sometió al procedimiento por problemas administrativos y nuevamente consultó a urología diez meses después, con intermitencia urinaria, persistencia del tenesmo vesical y su masa con aumento de hasta 9 cm (aumentó cerca de 3 cm desde el inicio). Se realizó urocultivo, el cual fue negativo y se llevó a manejo quirúrgico por técnica de abordaje vía vaginal por cercanía a genitales, con previa cateterización uretral para reparo de la uretra, la cual estaba indemne; mediante colpotomía en la pared anterior respetando la uretra, la cual nunca se incidió, disección con tijera y digital resección de la masa y afrontamiento de los bordes, en dos planos con sutura absorbible. Se usó anestesia regional combinada con lidocaína, con epinefrina a nivel local para el control del sangrado.

La paciente se dio de alta al primer día postoperatorio con una sonda uretral, la cual se retiró en siete días sin complicaciones (Ver Figura 3). La pieza patológica midió 7 x 8 cm de aspecto homogéneo, bordes regulares, blanquecina y el estudio microscópico confirmó el leiomioma (Ver Figura 2). Finalmente, en un mes, la paciente asistió al control, estaba asintomática y se le realizó una uroflujometría, la cual fue normal (Ver Figura 4).

Fuente: autores.

Figura 2 Patología leiomioma parauretral, a. y b.  

Fuente: autores.

Figura 3 Examen físico normal postoperatorio de resección quirúrgica por vía vaginal de masa parauretral con adecuada cicatrización. 

Fuente: autores.

Figura 4 Uroflujometría en postoperatoria curva normal. Qmax 22,4 ml/s, volumen total 232 ml y tiempo total 18,2 segundos. 

Discusión

Se realizó una búsqueda bibliográfica en las bases de datos Pubmed, SciELO, Springer, Dialnet, Hinari y Google académico utilizando los términos “leiomioma parauretral” y “paraurethral leiomyoma” encontrando pocos reportes en latinoamérica y ninguno en Colombia.

El leiomioma es una causa poco frecuente de masa parauretral, se deben tener en cuenta los posibles diagnósticos diferenciales para su correcto manejo^6,13,24-26. En una de las series más grande de Blaivas y colaboradores de 79 mujeres con masas periuretrales, la principal causa fue el divertículo uretral con 84% de los casos, seguido del quiste de la pared vaginal con 6% de casos y el leiomioma con 5% de casos. Otras series también incluyen los quistes de la glándula de Skene, carúnculas uretrales y en porcentajes muy bajos los carcinomas de uretra^6,13(Ver Tabla 1). Por lo anterior, la probabilidad de malignidad en cualquier masa periuretral es baja; pero en el caso de masas sólidas, duras, irregulares, con compromiso del meato uretral, edad avanzada o hallazgos dudosos, la biopsia puede proporcionar información adicional para permitir una planificación preoperatoria adecuada^16,19. En caso no requirió biopsia por no sospecha de una lesión maligna, pero se dio un diagnóstico inicial erróneo de un quiste parauretral.

La distinción entre leiomioma uretral, parauretral y de pared vaginal anterior puede ser muy difícil debido a su proximidad anatómica ^17,25-27, por lo que adicional a un examen físico detallado se puede complementar con ayudas diagnósticas imagenológicas. Algunas diferencias entre leiomioma uretral y parauretral son que los segundos son más móviles y en la cirugía generalmente respetan la uretra y no se requiere reparo adicional^7,22-25; en el presente caso la ecografía tenía muchas limitaciones en el reporte, pues no tenía muchas especificaciones, además la paciente no requirió sutura uretral.

No hay guías, ni protocolos para establecer su diagnóstico, toda la información se basa en series y reportes de casos. Es importante una adecuada anamnesis, un examen físico con una masa no dolorosa, regular y el complemento de una uretrocistoscopia y/o imágenes para descartar sus posibles diagnósticos diferenciales^7,15,19,24. Sin embargo, solo con la patología se confirma el diagnóstico definitivo^12,28,29. Los hallazgos microscópicos con hematoxilina y eosina son células uniformes de músculo liso con patrón en remolino, sin necrosis, sin mitosis y sin células atípicas^7,30,31; tal como se presentó en este caso. Además, la inmunohistoquímica revela la existencia de receptores de hormonas ováricas¹².

Los principales hallazgos en la cistoscopia, igual que en el caso reportado, son la compresión parcial extrínseca de la luz uretral sin ningún ostium, que sí es típico en el divertículo^5,15,18,30. Por ello, el presente caso se descartó este diagnóstico. En cuanto a imágenes, la resonancia magnética es la de mayor sensibilidad; sin embargo, por altos costos, la ecografía transvaginal es una alternativa de mejor acceso^7,28,30,32. Los hallazgos ecográficos son masas sólidas hipoecoicas con flujo sanguíneo al doppler, diferente al divertículo que se manifiesta como masa quística o el quiste parauretral que no tiene vascularización doppler^33,34. En un estudio ecográfico retrospectivo de Yang y colaboradores de 95 mujeres se reportaron 41% divertículos, 33% quistes parauretrales, 12% leiomiomas y 8% con carúnculas y lesiones malignas^34-36. En este caso, debido a cuestiones administrativas propias del sistema de salud, no fue posible la realización de más imágenes preoperatorias y la paciente deseo manejo lo más pronto posible rechazando otro tipo de ayudas diagnósticas. Las diferentes modalidades de imagen reflejan su utilidad en la determinación del compromiso de órganos adyacentes y complementar el diagnóstico^7,29.

Finalmente, respecto al tratamiento la literatura igualmente se basa tradicionalmente en principios quirúrgicos establecidos y en la opinión de expertos^2,4. Se ha descrito manejo conservador con análogos hormonales con poca eficacia⁷; pero en caso de generar sintomatología, especialmente por el tamaño se recomienda su resección quirúrgica completa. Se han descrito abordajes abdominales, como el caso de Fridman y colaboradores de una paciente 51 años que también se llevó a histerectomía por miomas uterinos concomitantes^6,37. Sin embargo, el abordaje transvaginal es el tratamiento de elección, por mayor acceso a la mayoría de lesiones que son más exteriores, además requiere reparo de la uretra y en caso de lesión o compromiso, algunos casos requieren uretroplastia adicional, por ello la disección detallada y el uso de sonda uretral son fundamentales^7,13,16. Por lo anterior, en nuestro caso se realizó colpotomía sin complicaciones y se usó epinefrina para el control hemostático local.

Generalmente no hay recurrencia o transformación maligna después del tratamiento^7,31. Las complicaciones postoperatorias son raras, se han descrito estrechez uretral, fístula uretrovaginal e incontinencia urinaria, como en el caso presentado por Tunitsky y colaboradores en el que adicional a la exéresis de la masa, requirió la colocación de una cinta cabestrillo uretral^6,26. Por ello es indispensable la disección cuidadosa para evitar lesiones en los órganos cercanos^6,28. En nuestro caso se prefirió el abordaje vaginal, sin complicaciones en el seguimiento, evidenciados con una uroflujometría sin alteraciones y micción adecuada. Es importante destacar que el grantamaño que alcanzó el leiomioma, fue debido a las dificultades administrativas que tuvo la paciente para acceder a los servicios de salud y también por abandonar por un tiempo el tratamiento de su enfermedad.

Conclusiones

El leiomioma parauretral debe considerarse dentro de las posibilidades de una masa parauretral, que generalmente da síntomas urinarios, en el que un buen examen físico, la cistoscopia y las imágenes son fundamentales para su diagnóstico. Su manejo principal es la resección quirúrgica, es de buen pronóstico y es el primer caso reportado en Colombia en un centro de referencia.